rospedРоссийский педиатрический журнал имени М.Я. СтуденикинаM.Ya. Studenikin Russian Pediatric JournalФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России10.46563/1560-9561-2023-26-2-107-112upaturrosped-19Research ArticleОРИГИНАЛЬНЫЕ ИССЛЕДОВАНИЯORIGINAL INVESTIGATIONSДиагностика и лечение эзофагеального лёгкого у недоношенного ребёнкаDiagnosis and treatment of esophageal lung in a premature babyhttps://orcid.org/0000-0002-0644-2198АлхасовАбдуманап БасировичAlhasovAbdumanap B.

Доктор мед. наук, проф., зав. хирургическим торакальным отд-нием, ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: alkhasov.ab@nczd.ru

alkhasov.ab@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0001-8663-2698ГурскаяАлександра СергеевнаGurskayaAlexandra S.

Канд. мед. наук, зав. хирургическим отделением новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: gurskaya.as@nczd.ru

gurskaya.as@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0002-5320-837XНаковкинОлег НиколаевичNakovkinOleg N.

Зав. отделением реанимации и интенсивной терапии новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: oleg@nakovkin.ru

oleg@nakovkin.ruhttps://orcid.org/0000-0003-4657-7879КазаковаКлавдия АлександровнаKazakovaKlavdiya A.

Канд. мед. наук, зав. отделением патологии раннего детского возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: Kazakova.KA@nczd.ru

Kazakova.KA@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0002-2809-1894БаязитовРимир РадиковичBayazitovRimir R.

Детский хирург хирургического отделения новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей Минздрава России

e-mail: krasik17@yandex.ru

krasik17@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0003-2082-3998РатниковСергей АлександровичRatnikovSergey A.

Детский хирург хирургического торакального отделения ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: lekari91@mail.ru

lekari91@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-0902-7205АхмедоваДинара МагадовнаAkhmedovaDinara M.

Неонатолог хирургического отделения новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: akhmedova.dm@nczd.ru

akhmedova.dm@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0001-9162-6110КоноваленкоМарина АлексеевнаKonovalenkoMarina A.

Реаниматолог отд-ния реанимации и интенсивной терапии новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России e-mail: konovalenko.ma@nczd.ru

konovalenko.ma@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0003-1718-8292ВаричкинаМария АлександровнаVarichkinaMariya A.

Врач-педиатр отделения патологии раннего детского возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: varichkina@nczd.ru

varichkina@nczd.ruhttps://orcid.org/0000-0002-1707-102XКарнутаИнна ВикторовнаKarnutaInna V.

Детский хирург, хирургическое отделение новорождённых и детей грудного возраста ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» Минздрава России

e-mail: karnuta.iv@nczd.ru

Pediatric surgeon, Surgical department of newborns and infants, National Medical Research Center for Children’s Health, Moscow, Russian Federation

e-mail: karnuta.iv@nczd.ru

karnuta.iv@nczd.ruФГАУ «Национальный медицинский исследовательский центр здоровья детей» Минздрава РоссииРоссияNational Medical Research Center for Children’s HealthRussian Federation202309082023232107112Copyright © Алхасов А.Б., Гурская А.С., Наковкин О.Н., Казакова К.А., Баязитов Р.Р., Ратников С.А., Ахмедова Д.М., Коноваленко М.А., Варичкина М.А., Карнута И.В., 20232023Алхасов А.Б., Гурская А.С., Наковкин О.Н., Казакова К.А., Баязитов Р.Р., Ратников С.А., Ахмедова Д.М., Коноваленко М.А., Варичкина М.А., Карнута И.В.Alhasov A.B., Gurskaya A.S., Nakovkin O.N., Kazakova K.A., Bayazitov R.R., Ratnikov S.A., Akhmedova D.M., Konovalenko M.A., Varichkina M.A., Karnuta I.V.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.rosped.ru/jour/article/view/19

Эзофагеальное лёгкое — редкий врождённый порок развития передней кишки, характеризующийся наличием сообщения между пищеводом и дыхательной системой: сегментом лёгкого, лёгочной тканью, главным бронхом. Данный порок встречается редко. Авторами проведён анализ данных литературы, представлены клиническая картина, классификация, методы оперативных вмешательств при этом пороке, а также случай из практики: диагностика и лечение недоношенного ребёнка 1 мес жизни с эзофагеальным лёгким. Порок у больного проявлялся респираторным дистресс-синдромом, дисфагией, аспирацией. Оперативное лечение включало разделение сообщения между пищеводом и бронхиальной структурой с последующей пневмоэктомией эзофагеального лёгкого.

Участие авторов

Участие авторов:Алхасов А.Б., Наковкин О.Н. — концепция и дизайн исследования;Карнута И.В., Коноваленко М.А., Ахмедова Д.М. — сбор и обработка материала;Баязитов Р.Р., Ратников С.А., Варичкина М.А. — подготовка материала к публикации;Гурская А.С., Казакова К.А. — редактирование.Все соавторы — утверждение окончательного варианта статьи, ответственность за целостность всех частей статьи. 

Финансирование

Финансирование. Исследование не имело финансовой поддержки.

Конфликт интересов

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов. 

Поступила 25

Поступила 25.12.2022Принята к печати 21.03.2023Опубликована 28.04.2023

The esophageal lung is a rare congenital malformation of the foregut, characterized by the existence of the lung tissue, a segment of the lung, and the main bronchus between the esophagus and the part of respiratory system. Because of the rare occurrence of this defect, examples of the treatment of this disease can be found only in foreign literature, in Russian-language sources, there are no described cases of treatment of the esophageal lung. In this regard, the literature data was analyzed and there was presented, clinical picture, classification, diagnosis, and treatment of this defect, as well as a case from practical activities was carried out: diagnosis and treatment of a premature one month baby with an esophageal lung.

Contribution

Contribution:Alhasov A.B., Nakovkin O.N. — research concept and design of the study;Karnuta I.V., Akhmedova D.M., Konovalenko M.A. — data research and analysis;Bayazitov R.R., Ratnikov S.A., Varichkina M.A. — preparation of publication;Gurskaya A.S., Kazakova K.A. — editing.All co-authors — approval of the final version of the article, responsibility for the integrity of all parts of the article.

Acknowledgement

Acknowledgement. The study had no sponsorship.

Conflict of interest

Conflict of interest. The authors declare no conflict of interest.

Received

Received: December 25, 2022Accepted: March 21, 2023Published: April 28, 2023

аномалии дыхательных путейлёгкое пищеводапищеводный бронхсообщающаяся бронхолёгочная мальформация передней кишкиэзофагеальное лёгкоеairway anomaliesesophageal bronchuscommunicating bronchopulmonary malformation of the anterior colonesophageal lungReferencesYang G., Chen L., Xu C., Yuan M., Li Y. Congenital bronchopulmonary foregut malformation: systematic review of the literature. BMC Pediatr. 2019; 19(1): 305. https://doi.org/10.1186/s12887-019-1686-1Yang G., Chen L., Xu C., Yuan M., Li Y. Congenital bronchopulmonary foregut malformation: systematic review of the literature. BMC Pediatr. 2019; 19(1): 305. https://doi.org/10.1186/s12887-019-1686-1Heithoff K.B., Sane S.M., Williams H.J., Jarvis C.J., Carter J, Kane P., et al. Bronchopulmonary foregut malformations. A unifying etiological concept. AJR Am. J. Roentgenol. 1976; 126(1): 46–55. https://doi.org/10.2214/ajr.126.1.46Heithoff K.B., Sane S.M., Williams H.J., Jarvis C.J., Carter J, Kane P., et al. Bronchopulmonary foregut malformations. A unifying etiological concept. AJR Am. J. Roentgenol. 1976; 126(1): 46–55. https://doi.org/10.2214/ajr.126.1.46Solomon B.D. The etiology of VACTERL association: Current knowledge and hypotheses. Am. J. Med. Genet. C Semin. Med. Genet. 2018; 178(4): 440–6. https://doi.org/10.1002/ajmg.c.31664Solomon B.D. The etiology of VACTERL association: Current knowledge and hypotheses. Am. J. Med. Genet. C Semin. Med. Genet. 2018; 178(4): 440–6. https://doi.org/10.1002/ajmg.c.31664Lubinsky M. The VACTERL association: mosaic mitotic aneuploidy as a cause and a model. J. Assist. Reprod. Genet. 2019; 36(8): 1549–54. https://doi.org/10.1007/s10815-019-01485-yLubinsky M. The VACTERL association: mosaic mitotic aneuploidy as a cause and a model. J. Assist. Reprod. Genet. 2019; 36(8): 1549–54. https://doi.org/10.1007/s10815-019-01485-yHe Q.M., Xiao S.J., Zhu X.C., Xiao W.Q., Wang Z., Zhong W., et al. Communicating bronchopulmonary foregut malformation type IA: radiologic anatomy and clinical dilemmas. Surg. Radiol. Anat. 2015; 37(10): 1251–6. https://doi.org/10.1007/s00276-015-1504-xHe Q.M., Xiao S.J., Zhu X.C., Xiao W.Q., Wang Z., Zhong W., et al. Communicating bronchopulmonary foregut malformation type IA: radiologic anatomy and clinical dilemmas. Surg. Radiol. Anat. 2015; 37(10): 1251–6. https://doi.org/10.1007/s00276-015-1504-xJamieson D.H., Fisher R.M. Communicating bronchopulmonary foregut malformation associated with esophageal atresia and tracheo-esophageal fistula. Pediatr. Radiol. 1993; 23(7): 557–8. https://doi.org/10.1007/BF02012151Jamieson D.H., Fisher R.M. Communicating bronchopulmonary foregut malformation associated with esophageal atresia and tracheo-esophageal fistula. Pediatr. Radiol. 1993; 23(7): 557–8. https://doi.org/10.1007/BF02012151Klebs E. Mlssbildungen der Lunge. Aerztiches Correspondenzblatt fur Bohmen. 1874; 13: 111–23.Klebs E. Mlssbildungen der Lunge. Aerztiches Correspondenzblatt fur Bohmen. 1874; 13: 111–23.Parelkar S.V., Sanghvi B.V., Patil S.H., Mhaskar S.S., Munghate G., Sisodiya N.S., et al. Esophageal lung – A rare bronchopulmonary foregut malformation. J. Pediatric Surg. Case Rep. 2014; 2(11): 511–4. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2014.10.011Parelkar S.V., Sanghvi B.V., Patil S.H., Mhaskar S.S., Munghate G., Sisodiya N.S., et al. Esophageal lung – A rare bronchopulmonary foregut malformation. J. Pediatric Surg. Case Rep. 2014; 2(11): 511–4. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2014.10.011Maeda K., Sago H., Okuyama H., Kanamori Y. Surgical treatment and its prognosis for extralobar pulmonary sequestration with foregut communication: communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM). In: Sago H., Okuyama H., Kanamori Y., eds. Congenital Cystic Lung Disease. Singapore: Springer: 2020; 95–101. https://doi.org/10.1007/978-981-15-5175-8_12Maeda K., Sago H., Okuyama H., Kanamori Y. Surgical treatment and its prognosis for extralobar pulmonary sequestration with foregut communication: communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM). In: Sago H., Okuyama H., Kanamori Y., eds. Congenital Cystic Lung Disease. Singapore: Springer: 2020; 95–101. https://doi.org/10.1007/978-981-15-5175-8_12Srikanth M.S., Ford E.G., Stanley P., Mahour G.H. Communicating bronchopulmonary foregut malformations: classification and embryogenesis. J. Pediatr. Surg. 1992; 27(6): 732–6. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(05)80103-4Srikanth M.S., Ford E.G., Stanley P., Mahour G.H. Communicating bronchopulmonary foregut malformations: classification and embryogenesis. J. Pediatr. Surg. 1992; 27(6): 732–6. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(05)80103-4Villamizar E., Villamizar M.D.M., Ciro M.P., Pulido J., Rodriguez M., Villamizar J.C. Esophageal lung in a preterm boy-report on a multidisciplinary treatment. European J. Pediatr. Surg. Rep. 2019; 7(1): e110–3. https://doi.org/10.1055/s-0039-3400475Villamizar E., Villamizar M.D.M., Ciro M.P., Pulido J., Rodriguez M., Villamizar J.C. Esophageal lung in a preterm boy-report on a multidisciplinary treatment. European J. Pediatr. Surg. Rep. 2019; 7(1): e110–3. https://doi.org/10.1055/s-0039-3400475Boughdir M., Daib A., Bouthour H., Tlili S., Laribi S., Kchaou R., et al. Esophageal lung associated to isolated dextrocardia in a six-month-old infant. J. Pediatr. Surg. Case Rep. 2022; 76(2): 102–15. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2021.10211Boughdir M., Daib A., Bouthour H., Tlili S., Laribi S., Kchaou R., et al. Esophageal lung associated to isolated dextrocardia in a six-month-old infant. J. Pediatr. Surg. Case Rep. 2022; 76(2): 102–15. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2021.10211Ren H., Duan L., Zhao B., Wu X., Zhang H., Liu C. Diagnosis and treatment of communicating bronchopulmonary foregut malformation: Report of two cases and review of the literature. Medi­cine (Baltimore). 2017; 96(11): e6307. https://doi.org/10.1097/MD.0000000000006307Ren H., Duan L., Zhao B., Wu X., Zhang H., Liu C. Diagnosis and treatment of communicating bronchopulmonary foregut malformation: Report of two cases and review of the literature. Medicine (Baltimore). 2017; 96(11): e6307. https://doi.org/10.1097/MD.0000000000006307Alsaadi A., Alsufiani H.A., Allugmani M.D., Gora A.H. Esophageal lung with rare associated vascular and anorectal malformations. Radiol. Case Rep. 2018; 13(2): 444–8. https://doi.org/10.1016/j.radcr.2018.01.029Alsaadi A., Alsufiani H.A., Allugmani M.D., Gora A.H. Esophageal lung with rare associated vascular and anorectal malformations. Radiol. Case Rep. 2018; 13(2): 444–8. https://doi.org/10.1016/j.radcr.2018.01.029Fukuoka S., Yamamura K., Nagata H., Toyomura D., Nagatomo Y., Eguchi Y., et al. Clinical outcomes of pulmonary agenesis: A systematic review of the literature. Pediatr. Pulmonol. 2022; 57(12): 3060–8. https://doi.org/10.1002/ppul.26135Fukuoka S., Yamamura K., Nagata H., Toyomura D., Nagatomo Y., Eguchi Y., et al. Clinical outcomes of pulmonary agenesis: A systematic review of the literature. Pediatr. Pulmonol. 2022; 57(12): 3060–8. https://doi.org/10.1002/ppul.26135Saydam T.C., Mychaliska G.B., Harrison M.R. Esophageal lung with multiple congenital anomalies: conundrums in diagnosis and management. J. Pediatr. Surg. 1999; 34(4): 615–8. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(99)90087-8Saydam T.C., Mychaliska G.B., Harrison M.R. Esophageal lung with multiple congenital anomalies: conundrums in diagnosis and management. J. Pediatr. Surg. 1999; 34(4): 615–8. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(99)90087-8Colleran G.C., Ryan C.E., Lee E.Y., Sweeney B., Rea D., Brenner C. Computed tomography and upper gastrointestinal series findings of esophageal bronchi in infants. Pediatr. Radiol. 2017; 47(2): 154–60. https://doi.org/10.1007/s00247-016-3724-6Colleran G.C., Ryan C.E., Lee E.Y., Sweeney B., Rea D., Brenner C. Computed tomography and upper gastrointestinal series findings of esophageal bronchi in infants. Pediatr. Radiol. 2017; 47(2): 154–60. https://doi.org/10.1007/s00247-016-3724-6Harrell K.N., Brent Moss J., Bhattacharya D.S., Koontz C.S. Management of esophageal lung in a patient with VACTERL anomalies. Am. Surg. 2020; 86(11): 1538–40. https://doi.org/10.1177/0003134820933615Harrell K.N., Brent Moss J., Bhattacharya D.S., Koontz C.S. Management of esophageal lung in a patient with VACTERL anomalies. Am. Surg. 2020; 86(11): 1538–40. https://doi.org/10.1177/0003134820933615Harumatsu T., Kaji T., Nagano A., Matsui M., Murakami M., Sugita K., et al. Successful thoracoscopic treatment for tracheoesophageal fistula and esophageal atresia of communicating bronchopulmonary foregut malformation group IB with dextrocardia: a case report of VACTERL association. Surg. Case Rep. 2021; 7(1): 11. https://doi.org/10.1186/s40792-020-01099-yHarumatsu T., Kaji T., Nagano A., Matsui M., Murakami M., Sugita K., et al. Successful thoracoscopic treatment for tracheoesophageal fistula and esophageal atresia of communicating bronchopulmonary foregut malformation group IB with dextrocardia: a case report of VACTERL association. Surg. Case Rep. 2021; 7(1): 11. https://doi.org/10.1186/s40792-020-01099-yShama N., Mathai J., Rai E., Kodiatte T.A. Elucidating the anatomy of a rare communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM) in a preschool child. BMJ Case Rep. 2021; 14(1): e235095. https://doi.org/10.1136/bcr-2020-235095Shama N., Mathai J., Rai E., Kodiatte T.A. Elucidating the anatomy of a rare communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM) in a preschool child. BMJ Case Rep. 2021; 14(1): e235095. https://doi.org/10.1136/bcr-2020-235095Jadhav B., Vaseeharan R., Sekaran P., Folaranmi S.E., Awad K. Communicating bronchopulmonary foregut malformation type IB: diagnostic and surgical challenges. Euro. J. Pediatr. Surg. Rep. 2021; 9(1): e80–3. https://doi.org/10.1055/s-0041-1740321Jadhav B., Vaseeharan R., Sekaran P., Folaranmi S.E., Awad K. Communicating bronchopulmonary foregut malformation type IB: diagnostic and surgical challenges. Euro. J. Pediatr. Surg. Rep. 2021; 9(1): e80–3. https://doi.org/10.1055/s-0041-1740321Michel J.L., Revillon Y., Salakos C., De Blic J., Jan D., Beringer A., et al. Successful bronchotracheal reconstruction in esophageal bronchus: two case reports. J. Pediatr. Surg. 1997; 32(5): 739–42. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(97)90021-xMichel J.L., Revillon Y., Salakos C., De Blic J., Jan D., Beringer A., et al. Successful bronchotracheal reconstruction in esophageal bronchus: two case reports. J. Pediatr. Surg. 1997; 32(5): 739–42. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(97)90021-xTakamizawa S., Yoshizawa K., Machida M., Iwade T., Abe S., Ohata J., et al. Successful tracheobronchial reconstruction of communicating bronchopulmonary foregut malformation and long segment congenital tracheal stenosis: a case report. J. Pediatr. Surg. 2012; 47(9): 41–6. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2012.06.009Takamizawa S., Yoshizawa K., Machida M., Iwade T., Abe S., Ohata J., et al. Successful tracheobronchial reconstruction of communicating bronchopulmonary foregut malformation and long segment congenital tracheal stenosis: a case report. J. Pediatr. Surg. 2012; 47(9): 41–6. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2012.06.009

The authors declare that there are no conflicts of interest present.